วันศุกร์ที่ 5 มิถุนายน พ.ศ. 2569

Prader-Willi Syndrome (PWS): Management

Prader-Willi Syndrome (PWS): Management

Key Points

  • PWS เป็น hypothalamic disease ที่มีปัญหาหลัก 4 ด้าน

1.       Hyperphagia/obesity

2.       Growth hormone deficiency

3.       Hypogonadism และ endocrine dysfunction

4.       Neurobehavioral disorders

  • การรักษาที่สำคัญที่สุดคือ
    • Food security
    • Calorie restriction
    • Recombinant human growth hormone (rhGH)
  • rhGH ควรเริ่มตั้งแต่อายุน้อยที่สุด (ประมาณ 1 ปี)
  • ไม่มีวิธีรักษา hyperphagia ให้หายขาด
  • Diazoxide choline เป็นยาตัวแรกที่ได้รับการอนุมัติสำหรับ hyperphagia ใน PWS
  • การเสียชีวิตส่วนใหญ่สัมพันธ์กับ obesity, choking และ gastric complications

Management Overview

การดูแลต้องใช้

Multidisciplinary Team

ประกอบด้วย

  • Pediatrician
  • Endocrinologist
  • Dietitian
  • Speech therapist
  • Occupational therapist
  • Physical therapist
  • Psychiatrist/Psychologist
  • Sleep specialist
  • Orthopedist

Management by Age

Infancy (<2 years)

ปัญหาหลัก

Hypotonia

และ

Poor feeding


Feeding Assessment

ควรประเมิน

  • Oral motor function
  • Swallowing function

Recommended Investigations

VFSS

(Video Fluoroscopic Swallow Study)

โดยเฉพาะรายที่

  • Feeding difficulty
  • Aspiration risk

Nutritional Management

เป้าหมาย

  • Adequate brain growth
  • Appropriate weight gain

อาจต้องใช้

High-calorie feeds

และ

Tube feeding

โดยเฉพาะช่วง neonatal period


Gastroesophageal Reflux

รักษาตามมาตรฐาน

Non-pharmacologic

  • Thickened feeds
  • Positioning

Pharmacologic

  • Acid suppression

ไม่แนะนำ

Fundoplication

เพราะเพิ่มความเสี่ยง choking ในอนาคต


Hyperphagia and Obesity

Natural History

อายุประมาณ

3-5 ปี

เริ่ม appetite เพิ่มขึ้น

อายุประมาณ 8 ปี

Hyperphagia เต็มรูปแบบ

Persistent lifelong hunger


Cornerstone of Treatment

Food Security

เป็นการรักษาที่สำคัญที่สุด


Practical Measures

Food restriction

เก็บอาหารในที่ล็อก


Environmental control

  • Locked cabinets
  • Locked refrigerators

Supervision

ต้องมีผู้ดูแลอย่างใกล้ชิด


School and Workplace

ควรหลีกเลี่ยง

  • Food rewards
  • Food preparation activities

Nutritional Targets

ผู้ป่วย PWS มีพลังงานที่ต้องการต่ำกว่าปกติ

ประมาณ

70%

ของคนทั่วไป

อายุและ BMI เท่ากัน


จึงควรมี

Dietitian involvement

ทุกราย


Supplementation

เนื่องจาก calorie restriction

ควรพิจารณา

  • Multivitamin
  • Calcium
  • Vitamin D

Pharmacologic Therapy for Hyperphagia

Diazoxide Choline ER

FDA-approved

สำหรับ

PWS age 4 years


Benefits

  • ลด hyperphagia score
  • ปรับพฤติกรรมดีขึ้น

Adverse Effects

  • Hypertrichosis
  • Peripheral edema
  • Hyperglycemia
  • Rash

GLP-1 Receptor Agonists

ข้อมูลยังจำกัด


Agents studied

  • Exenatide
  • Liraglutide
  • Semaglutide

Potential Benefits

  • ลด HbA1C
  • ลด BMI บางราย
  • ลด hyperphagia บางราย

Important Caution

ใช้ด้วยความระมัดระวังมาก

ในผู้ที่มี

  • Gastroparesis
  • Gastric dilatation
  • Recurrent vomiting

Therapies Under Investigation

Intranasal carbetocin

(Oxytocin analog)

มีแนวโน้มลด

  • Hyperphagia
  • Anxiety

แต่ยังไม่เป็นมาตรฐาน


Therapies Not Recommended

ไม่พบประโยชน์ชัดเจน

  • Phentermine
  • SSRI
  • Topiramate
  • Ghrelin analogs
  • Somatostatin analogs

Bariatric Surgery

Limited Role

เพราะ

ไม่แก้ hyperphagia


ผลลัพธ์ระยะยาว

ส่วนใหญ่

Weight regain


Risks

Gastric necrosis

Gastric rupture

Nutritional deficiency

สูงกว่าประชากรทั่วไป


Acute Complications


Choking

พบได้บ่อยมาก


Risk Factors

  • Hyperphagia
  • Poor mastication
  • Oral motor dysfunction

Recommendation

ผู้ดูแลทุกคนควรฝึก

Heimlich maneuver


Acute Gastric Distension

ภาวะฉุกเฉินสำคัญ


Clinical Presentation

  • Abdominal distension
  • Vomiting
  • Abdominal discomfort

Important Pearl

อาการปวดอาจน้อย

เนื่องจาก

High pain tolerance


Complications

  • Gastric necrosis
  • Gastric rupture
  • Death

Screening for Metabolic Disease

Type 2 Diabetes

ในรายที่มี obesity

ควรตรวจทุกปี

ด้วย

  • FPG
  • HbA1C
  • OGTT (ถ้าจำเป็น)

Prevalence in Adults

ประมาณ

9-22%


Other Obesity-related Disorders

  • Dyslipidemia
  • MASLD
  • GERD
  • Cholelithiasis

Growth Hormone Deficiency


Prevalence

Age

Prevalence

Children

~80%

Adults

25-70%


Why GH is Important

ช่วย

  • Linear growth
  • Lean body mass
  • Fat mass
  • Motor development
  • Physical function

Recommendation

rhGH สำหรับเด็กทุกคนที่เป็น PWS


Ideal Starting Age

ประมาณ

1 ปี

หรือเร็วที่สุดหลังวินิจฉัย


Contraindications

  • Severe obesity
  • Uncontrolled diabetes
  • Untreated severe OSA
  • Acute respiratory infection
  • Active malignancy
  • Active psychosis

Pretreatment Evaluation

ก่อนเริ่ม rhGH

ต้องประเมิน

Sleep-disordered breathing

โดยเฉพาะ

Polysomnography


Monitoring During GH Therapy

ติดตาม

  • IGF-1
  • Sleep apnea
  • Growth velocity
  • Glucose intolerance
  • Scoliosis

Benefits of rhGH

Growth

เพิ่ม

  • Height velocity
  • Final height potential

Body Composition

  • Fat mass
  • Lean body mass

Neurodevelopment

ในเด็กเล็ก

ช่วยเพิ่ม

  • Motor development
  • Cognitive development

Hypogonadism

พบเกือบทุกคน


Manifestations

Male

  • Cryptorchidism
  • Delayed puberty

Female

  • Delayed puberty
  • Amenorrhea

Management

ติดตาม

  • Sex steroids
  • Bone density

พิจารณา

Sex hormone replacement

โดย endocrinologist


Bone Health


DXA Screening

เริ่ม

อายุ 5 ปี


ทำซ้ำทุก

2-3 ปี


Evaluate Causes of Low BMD

  • GH deficiency
  • Hypogonadism
  • Vitamin D deficiency
  • Hypothyroidism
  • Low physical activity

Hypothyroidism

พบ

Central hypothyroidism

ได้ถึงประมาณ 17%


Screening

ตรวจ

  • Free T4
  • TSH

Frequency

  • ทุกไม่กี่เดือนในปีแรก
  • หลังจากนั้นปีละครั้ง

Adrenal Insufficiency

ไม่พบบ่อย


ตรวจเมื่อมีอาการ

เช่น

  • Unexplained hypotension
  • Nausea
  • Vomiting

Sleep Disorders


Obstructive Sleep Apnea (OSA)

พบ

70%


Symptoms

  • Snoring
  • Apnea
  • Daytime sleepiness

Management

  • PSG
  • Adenotonsillectomy
  • CPAP

Excessive Daytime Sleepiness

พบบ่อยมาก


พิจารณา

Modafinil

ในบางราย


Neurobehavioral Management


Physical Therapy

ช่วย

  • Muscle strength
  • Motor development

Educational Support

ส่วนใหญ่ต้องการ

  • Individualized education
  • Special education support

Psychiatric Disorders

โดยเฉพาะผู้ที่มี

Maternal UPD

เสี่ยง

  • Psychosis
  • Mood disorders

Skin Picking

พบบ่อยมาก


อาจตอบสนองต่อ

N-acetylcysteine

หรือ

Guanfacine


Orthopedic Surveillance


Scoliosis

พบบ่อย

>80%

มี scoliosis ระดับใดระดับหนึ่ง


Monitoring

  • Clinical exam
  • Spine X-ray ทุก 1-2 ปี

จนหยุดโต


Clinical Pearls

1. Food security เป็นการรักษาที่สำคัญที่สุดของ PWS

ไม่มีการรักษาใดทดแทนได้


2. Hyperphagia ไม่ใช่ปัญหาพฤติกรรม

แต่เป็นผลจาก hypothalamic dysfunction


3. rhGH ควรเริ่มเร็วที่สุด

โดยเฉพาะก่อนอายุ 1-2 ปี

เพื่อผลด้าน growth, body composition และ neurodevelopment


4. ผู้ป่วย PWS ที่มีอาการ

  • อาเจียน
  • ท้องอืด
  • ปวดท้อง

ต้องคิดถึง

Acute gastric dilatation

เสมอ เพราะอาจเสียชีวิตได้


5. OSA พบได้แม้ไม่อ้วน

ดังนั้นควรคัดกรอง sleep-disordered breathing ในผู้ป่วย PWS ทุกคน


6. การดูแลระยะยาวที่ได้ผลดีที่สุดคือ

การควบคุมสิ่งแวดล้อม + food security + growth hormone therapy + multidisciplinary care

 

ไม่มีความคิดเห็น:

แสดงความคิดเห็น